Uma grande lesão mista na mandibula

Clínica Privada, Interplast Fellowship em Cirurgia Plástica, Cirurgia Oral e Maxilofacial e OralImplantology, ** (MDS) Dr.DYPatil Dental College, Departamento: Periodontia e Implantologia Oral, DrD.YPatil University, *** (MDS) Muzaffarnagar Medical College , Professor (Prosthodontics), Universidade CSS, **** (MDS) BJS, Faculdade de Odontologia, Departamento: Odontologia Comunitária (Docente Sênior), Ludhiana, (Índia) ***** (BDS) Private Practice, **** ** (MDS), Prostodontia Al-Azhar Dental College, Thodupuezha, Kerala, (Índia).

Correspondence Address :
Dr. Sanjay Rastogi,House no.Z-22, Ashiyana Phase II; Moradabad (UP)-44001 (India).Email:dr_sr_no1@yahoo.com

Abstrato

O ameloblastoma é uma verdadeira neoplasia do tecido do tipo órgão do esmalte que não sofre diferenciação em relação ao ponto de formação do esmalte. O termo unicístico é derivado da aparência macroscópica e microscópica da lesão. É uma cavidade monocítica bem definida, freqüentemente grande, com um revestimento focal, mas raramente inteiramente composto por epitélio odontogênico (ameloblastomatoso). Os padrões radiográficos predominantes para o Ameloblastoma Unicístico são radiolucências expansivas uniloculares, recortadas, macromultiloculares, pericoronárias, interradiculares ou periapicais. Alguns investigadores acreditam que o ameloblastoma unicístico surge de cistos odontogênicos preexistentes, em particular, do cisto dentígero, enquanto outros surgem de novo. Marcadores imunohistoquímicos como lectinas (Ulex europaeus aglutinina I e aglutinina I de Bandeirea simplicifolia) e células proliferativas (antígeno nuclear de proliferação celular e Ki-67) podem auxiliar no seu diagnóstico diferencial. Assim, no nosso relato de caso, procuramos discutir detalhadamente as características clínicas, radiológicas e histopatológicas com o diagnóstico diferencial. A importância imuno-histoquímica também foi discutida.

Palavras-chave

Ameloblastoma unicístico, radiolucente, radiopaco, PCNA, ki-67

Como citar este artigo:

RASTOGI S, NIJHAWAN S, M MODI, KUMAR A, ASLAM N, LATHEEF F. UMA GRANDE LESÃO RADIOLUCENTE-RADIOPATIA MISTURADA NO MANDÍBULO - UMA ABORDAGEM DIAGNÓSTICA NOBEL. Jornal de Pesquisa Clínica e Diagnóstica [serial on-line] 2010 abril [citado: 2018 31 de agosto]; 4: 2300-2307. Disponível em
http://www.jcdr.net/back_issues.asp?issn=0973-709x&year=2010&month=April&volume=4&issue=2&page=2300-2307&id=711

Introdução
Tumores e tumores semelhantes a tumores originados de tecidos odontogênicos constituem um grupo heterogêneo de lesões particularmente interessantes, pois apresentam as várias interações indutivas que normalmente ocorrem entre os componentes embriológicos do germe dentário em desenvolvimento. Nos seres humanos, os tumores dos tecidos odontogênicos são comparativamente raros, compreendendo cerca de 1% de todos os tumores da mandíbula. Os ameloblastomas constituem quase metade (48,9%) dos tumores odontogênicos com relação de mulher para macho e de maxila para mandíbula de 1: 1,7 e 1: 8, respectivamente. A idade média (DP) dos pacientes desse grupo foi de 15,1 (± 3,0) anos (variação de 4-19 anos), com a maioria dos pacientes (49%) na faixa etária de 3 anos. Variantes multicísticas / sólidas e unicystic foram diagnosticadas em 40 (89%) e 5 (11%) casos respectivamente.

Relato de caso

Um paciente do sexo masculino de 46 anos de idade relatou ao nosso departamento de ambulatório com um inchaço indolor gradualmente crescente no terço inferior direito da face durante o último ano. A história revelou que o inchaço foi de cerca de 2x2cm quando notado pela primeira vez, o que gradualmente aumentou para o tamanho atual de 6x7cm. Não houve história de anestesia ou parestesia. Ao exame, constatou-se que o edema estava confinado à mandíbula inferior direita (Tabela / Fig. 1) . A expansão da placa cortical vestibular e lingual foi avaliada no canino direito para o terceiro molar direito na mandíbula inferior, com massa dura pedregosa palpável no vestíbulo vestibular e lingual na mesma região e sem sensibilidade. A mucosa sobre o edema era normal, sem alterações secundárias (Tabela / Fig. 2)Um diagnóstico provisório de neoplasia odontogênica benigna foi feito.

Investigações O
teste de vitalidade de 31 a 34 e de 41 a 48 mostrou resposta normal. Na aspiração com agulha fina, aspirou-se um material branco de queijo cujo teor de proteína era de 3,2 g / dl. O ortopantamógrafo revelou lesão expansiva radiopúbica-radiopaca mista no corpo da mandíbula, estendendo-se de 41 a 48 e surpreendentemente cruzando a linha média e estendendo-se até 34 (Tabela 3).. As bordas da lesão estavam bem definidas em todos os aspectos, exceto distal a 48. O canal alveolar inferior foi deslocado inferiormente, com a reabsorção do terço apical das raízes no incisivo central inferior para o canino inferior no lado esquerdo e do lado inferior direito incisivo central para o terceiro molar inferior direito na radiografia periapical intra-oral. Manchas radiopacas finas, juntamente com a perda das trabéculas, eram evidentes dentro de uma radiolucidez intensa bem definida no segundo pré-molar inferior direito para o segundo molar inferior direito (Tabela / Fig. 4) . A tomografia computadorizada na seção axial no nível da mandíbula revelou uma expansão lesão na mandíbula, com áreas hipodensas na metade anterior da lesão (Tabela / Fig. 5). Uma imagem reconstruída em 3-D da TC revelou múltiplos septos dentro da lesão(Tabela / Fig. 6) .

Diagnóstico diferencial
O primeiro na lista de diagnósticos diferenciais foi o Ameloblastoma, por ser o tumor odontogênico benigno mais comum que ocorre em indivíduos de meia idade e na região posterior da mandíbula. Também se apresenta com expansão da placa cortical vestibular e lingual e apresenta radiolucência multilocular, mas raramente apresenta manchas de calcificação. A entidade seguinte que foi considerada foi o tumor odontogênico epitelial calcificante (CEOT), pois também tem predileção pela faixa etária de 30 a 50 anos e pelas áreas posteriores da mandíbula. CEOT apresenta como lesões de crescimento lento e também revela áreas focais de calcificação dentro da lesão, em radiografias. Ceratocisto Odontogênico (OKC), comumente ocorre na região posterior da mandíbula e tem tendência a crescer na direção ântero-posterior dentro da cavidade medular do osso, sem causar uma expansão óssea evidente. As margens tendem a ser densamente escleróticas, com um contorno recortado e raramente causam reabsorção radicular dos dentes adjacentes. As outras lesões que podem ser consideradas para o diagnóstico diferencial são o granuloma central de células gigantes e o mixoma odontogênico.(1) , (2) , (3) , (4) , (5) . O granuloma central de células gigantes (CGCG) apresenta radiolucência multilocular e freqüentemente mostra a reabsorção das superfícies radiculares dos dentes adjacentes, como visto em nosso caso. (1) , (2) , (3) . As principais características que são úteis para diferenciar o Ameloblastoma e o CGCG são: Os ameloblastomas tendem a ocorrer em uma faixa etária mais avançada e mais freqüentemente na mandíbula posterior, e possuem trabéculas grossas, curvas e bem definidas. O CGCG tipicamente ocorre anterior ao primeiro molar inferior e freqüentemente cruza a linha média (3). CGCGs podem ter bordas escleróticas. Internamente, a lesão pode ser radiolúcida ou granular, ou pode conter sépteis finos e finos. CGCGs mostram expansão irregular ou são ondulantes na natureza, o que pode dar a aparência de um duplo limite (2) .O mixoma odontogênico no estágio inicial tem uma aparência osteoporótica, consistindo de radiolucência multilocular com locules bem desenvolvidos. No segundo estágio de break-out ou na fase destrutiva, caracteriza-se pela perda de locules com expansão significante. Essas lesões podem cruzar a linha média e causar reabsorção radicular e deslocamento dentário (1) , (2) , (3) , (4) , (5) (Tabela / Fig. 7) (Tabela 1-2)

.
O tratamento cirúrgico da hemimandibulectomia direita, poupando o côndilo direito, foi feito (Tabela / Fig 8) ( Figura 7 ). A lesão foi suavemente curada do espaço medular preservando o periósteo lingual. A placa cortical lingual foi poupada e metade da musculatura genial foi preservada para evitar a queda posterior da língua. A área extirpada cirurgicamente foi reabilitada com um enxerto de crista ilíaca. Um enxerto de crista ilíaca bi-cortical foi coletado e um pequeno ajuste no enxerto foi feito para permitir que ele se encaixasse passivamente no defeito. Um parafuso de aço inoxidável de 8 mm foi usado para fixar o enxerto em uma placa de titânio pré-dobrada e adotada (2,5 mm). O paciente está sendo acompanhado nos últimos 1 ½ anos e a área extirpada mostra cura intensa (Tabela / Fig. 9) . (Figura 8)

Histopatologia
O exame microscópico do espécime revelou a presença de uma lesão bem encapsulada, com epitélio de revestimento paraqueratinizado, mostrando flocos de queratina e núcleos de células basais. Os cordões e cordões anatomizadores do epitélio odontogênico, ligados por células semelhantes a amelobastos, de forma cilíndrica a colunar, circundando células semelhantes a retículo, estratificadas de forma mais frouxa, foram observadas. Todas essas características foram sugestivas de ameloblastoma unicístico com padrão plexiforme (Tabela / Fig. 10) (Figura 9) (6) .

Imunohistoquímica
O bloco fixado de tecido de formalina foi tratado com recuperação antigénica do Retreival com Indução de Calor. Foram utilizados anticorpos primários do antigénio Ki67 (clone: BGX-Ki67) e PCNA (clone: PC-10). O sistema de detecção de polímero-HRP e o cromógeno DAB foram utilizados. A positividade foi considerada quando os núcleos das células positivas assumiram cor marrom. Tanto a positividade do PCNA quanto do Ki 67 foram observadas em poucas células epiteliais tumorais dispersas, as quais foram distribuídas focalmente, principalmente na periferia (Tabela / Fig. 10) (Figura 10,11). Assim, mesmo imunohistoquimicamente, a lesão foi diferenciada de outros cistos odontogênicos.

Revisão Histórica
Cusack JW (1827) publicou pela primeira vez um caso, que obviamente era um ameloblastoma. Mas, a descrição histopatológica detalhada foi feita pela primeira vez por Wedl (1853). Ele chamou o tumor de “adenóides do cistossarcoma ou cistossarcoma”, mas sugeriu que ele poderia ter surgido de um broto dentário ou da lâmina dentária. Broca (1868) deu a primeira descrição detalhada do ameloblastoma sólido / multicístico, enquanto o primeiro desenho histológico do ameloblastoma foi feito por Wagstaffe (1871). A descrição detalhada do ameloblastoma foi feita por Falksson (1879). Malassez (1885) sugeriu o nome “epitelioma adamantina”. Derjinsky (1890) sugeriu o termo “adamantinoma”.

Ivey e Churchill (1930) usaram o nome “Ameloblastoma”. O primeiro caso de Ameloblastoma Periférico, foi feito por Stanley e Krough (1959) (3) ,(7) . O conceito de Ameloblastoma Unicístico (AU) foi introduzido por Robinson e Martinez (1977), associando a AI com cisto dentígero, ameloblastoma citogênico, extenso cisto dentígero com papiloma ameloblástico intracístico, ameloblastoma mural, cistos dentígeros com proliferação ameloblastomatosa e ameloblastoma em desenvolvimento. um cisto radicular (ou “globulomaxilar”) (8) , (9) .Gardner DG (1981) descreveu um subtipo de AU, UA plexiforme, onde a superfície interna do cisto pode mostrar um ou vários polipóides ou papilomatosos, pedunculados, exofíticos massas, que em casos raros, preenchem todo o lúmen do cisto (10) . Este subtipo também é chamado de ameloblastoma intracístico, luminal ou intraluminal (9) .

Discussão

O ameloblastoma é uma verdadeira neoplasia do tecido do tipo órgão do esmalte que não sofre diferenciação em relação ao ponto de formação do esmalte. Robinson (1937) descreveu-o como unicêntrico, não funcional, intermitente no crescimento, anatomicamente benigno e clinicamente persistente (3) , (4) . WHO (1992) descreveu o ameloblastoma como uma neoplasia polimórfica benigna, localmente agressiva, presumivelmente derivada dos remanescentes intraósseos do epitélio odontogênico. (5) , (6) Vários sinônimos que são usados para o ameloblastoma são adamantinoma, adamantoblastoma, epitelioma adamantina, cisto multilocular, adenoma embrionário e odontoma epitelial (3) , (7) .
Um perfil biológico publicado recentemente, baseado em 3.677 casos de ameloblastoma, demonstrou claramente que não é mais apropriado em qualquer estudo científico usar o diagnóstico de ameloblastoma sem especificar o tipo. Assim, com base nas características clínicas e radiográficas, histopatologia, características comportamentais e prognósticas, os subtipos ou variantes dos ameloblastomas podem ser distinguidos da seguinte forma (7) :
1. O clássico sólido / multicelstico ameloblastoma (AME)
2. O ameloblastoma unicístico (AU )
3. O ameloblastoma periférico (PA)
4. O ameloblastoma desmoplásico (DA), incluindo as chamadas lesões híbridas

O termo 'unicístico' é derivado da aparência macro e microscópica da lesão. É uma cavidade monocítica bem definida, muitas vezes grande com um revestimento focal, mas que raramente é inteiramente composto por epitélio odontogênico (ameloblastomatoso) (10) , (11) . Muita confusão decorre do fato de que um ameloblastoma unicístico pode aparecer não apenas como um defeito ósseo unilocular, mas também multilocular (12) . A AU pode ser dividida em 2 categorias (9) :
1. UAs histologicamente verificadas que estão associadas a um dente não irrompido (variante dentígero)
2. UAs sem associação com um dente não irrompido (variante não-dérmica)

Não há dados disponíveis sobre a prevalência e incidência de UAs. A prevalência relativa e a incidência de AI foram relatadas como entre 5 e 22% de todos os tipos de ameloblastomas (13) . As AIs são mais comumente vistas em pacientes mais jovens, com 50% dos casos sendo diagnosticados durante a segunda década de vida. A idade média em uma grande série foi de 23 anos (14) , (15) , (16) . A distribuição por sexo mostra uma ligeira predileção masculina com uma relação homem: mulher de 1,6: 1. No entanto, quando o tumor não está associado a um dente não irrompido, a razão entre os sexos é revertida para uma razão entre homens e mulheres de 1: 1,8 (16) .

Clinicamente, a AU apresenta-se como inchaço localizado, com dor ocasional e sinais de dormência labial. Nos casos de infecção secundária, pode ser notada descarga ou drenagem (9) , (15) , (16) . A localização da AU dentro do osso maxilar mostra uma predominância marcada para a mandíbula, independentemente da variante. A relação da maxila: mandíbula é 1: 7 para a variante dentígera, versus 1: 4,7 para o tipo não-dodérmico (9) , (15). Radiograficamente, as UAs foram divididas em dois padrões principais: uniloculares e multiloculares. As UAs têm preponderância clara para o padrão unicelular. Essa preponderância é predominantemente marcada para a variante dentígero, onde a relação unilocular para multilocular é de 4,3: 1 e para o tipo não-dérmico, essa relação é de 1,1: 1 (9) , (12) . Eversole LR et al identificaram (6) padrões radiográficos predominantes para a AU: radiolucência expansiva unilocular, ruiva, macromultilocular, pericoronariana, interradicular ou periapical (12) .

Alguns investigadores acreditam que a AU surge de cistos odontogênicos preexistentes, em particular um cisto dentígero, enquanto outros afirmam que ela surge de novo. Robinson e Martinez (1997) argumentam que, como o epitélio dos cistos odontogênicos e dos ameloblastomas tem um ancestral comum, uma transição de um não neoplásico para um neoplásico poderia ser possível, embora ocorra com pouca frequência (8) .Leider AS et al ( 1985) propuseram três mecanismos patogênicos para a evolução da AI: (17) .

O epitélio de esmalte reduzido, associado a um dente em desenvolvimento, sofre transformação ameloblástica com subsequente desenvolvimento cístico
1. Os ameloblastomas surgem em cistos dentígeros ou em outros em que o epitélio ameloblástico neoplásico é precedido temporariamente por um revestimento epitelial estratificado não neoplásico.
2. Um ameloblastoma sólido sofre degeneração cística das ilhas ameloblásticas, com subsequente fusão de múltiplos microcistos e desenvolve-se em lesões unicísticas.
Li TJ et al (1995) fez uma comparação da expressão do antígeno nuclear de células proliferativas (PCNA) no revestimento cístico do tumor de UAs e descobriu que todas as áreas do revestimento de AU continham significativamente mais células positivas para PCNA do que nos revestimentos de cisto dentígero, mesmo em áreas onde a morfologia epitelial foi semelhante à do revestimento do cisto dentígero. Esse achado foi interpretado como favorável ao conceito de que as AIs são neoplasias císticas de novo (18). A edição de 1992 da classificação da OMS distingue os três subtipos histológicos de AU que correspondem aos subgrupos 1, 1.2 e 1.3. O subgrupo 1 possui um revestimento epitelial, no qual algumas partes podem mostrar transformação em células basais cubóides ou colunares com núcleos hipercromáticos, paliçadas nucleares com polarização, vacuolização citoplasmática com espaçamento intercelular e hialinização subepitelial. O subgrupo 1.2 mostra uma combinação de características histológicas simples e intraluminais. O subgrupo da UA 1.2.3 mostra a presença de tecido do ameloblastoma intramural, bem como o subgrupo 1.2. O último subgrupo 1.3 apresenta um cisto com revestimento luminal em combinação com nódulos intramurais de ameloblastoma sólido / multistístico (6) , (9). Assim, o caso relatado neste artigo corresponde ao subgrupo 1.3.

Várias tentativas foram feitas no passado para distinguir o revestimento das UAs dos cistos odontogênicos. A expressão imunoistoquímica dos carboidratos do sangue e o receptor do fator de crescimento epidérmico não mostraram diferença consistente entre os cistos odontogênicos e a AU. Entretanto, marcadores imuno-histoquímicos como lectinas (Ulex europaeus aglutinin I e Bandeirea simplicifolia aglutinina I) e células em proliferação (antígeno nuclear proliferativo celular e Ki-67) podem auxiliar no seu diagnóstico diferencial.18,19,20 Da mesma forma, no nosso caso, a imunoistoquímica os marcadores mostraram expressão positiva: PCNA e Ki-67 foram notados mais na região das ilhas tumorais e menos na região do revestimento cístico. O revestimento cístico, particularmente do OKC, geralmente revela positividade para esses marcadores proliferantes. Conseqüentemente,

O planejamento do tratamento depende do tipo histológico de AU. UA que é diagnosticada como subgrupos 1 e 1.2 pode ser tratada conservadoramente (enucleação cuidadosa), enquanto subgrupos 1.2.3 mad 1.3 devem ser tratados agressivamente (16) , (21) . A tipificação histológica do caso atual foi de 1,3 e, portanto, a lesão foi tratada de forma agressiva com ressecção cirúrgica. A taxa de recorrência de AI após o tratamento cirúrgico conservador (curetagem ou enucleação) geralmente é de 10 a 20% (16) e, em média, inferior a 25% (22) . Isto é consideravelmente menor que 50-90% das taxas de recorrência que são observadas após a curetagem de ameloblastomas sólidos ou multicísticos convencionais (16) .

O ameloblastoma é a neoplasia odontogênica mais comum. Apresenta-se com uma variedade numerosa de características clínicas, radiográficas e histopatológicas. UA, um tipo de Ameloblatoma, também apresenta uma variedade de características clínicas, radiológicas e histopatológicas. Por isso, apresenta-se como um desafio tanto para o diagnóstico como para o tratamento. Há sempre um debate em curso sobre a origem da UA. Estudos imunohistoquímicos nos ajudam a conhecer a natureza da lesão e também a diferenciá-la de outros cistos de origem odontogênica. Por isso, é essencial que os estudos sejam realizados em grande escala, a fim de conhecer a origem e a natureza da lesão.

Referências

Branco SC, Pharoah MJ. Radiologia oral: Princípios e interpretação, 5ª edição, Missouri, Mosby, 2004, p.384-409,410-57.

Branco SC, Pharoah MJ. Radiologia oral: Princípios e interpretação, 5ª edição, Missouri, Mosby, 2004, p410-57.

Langlais RP, Langland OE, Nortjé CJ. Radiolucências Multiloculares, capítulo 3, Diagnóstico por Imagem de maxilas. Williams e Wilkins, 1995, p327-84.

Shaffer WG, Hine MK, Levy BM. Um livro de texto de Patologia Oral; 4ª edição, WB Saunders company, Filadélfia, 1993, p258-317.

Rajendran R, Sivapathasundharam Livro de Pathology Oral de B. Shafer, 5a edição, Elsevier, Nova Deli, 2006, p381-91.

Krammer IRH, Pindborg JJ, Shear M. WHO Classificação Histológica Internacional de Tumores. Tipologia histológica de Tumores Odontogênicos, 2a Edição Berlin-Heidelberg-Nova York: Springer Verlag: 1992 p11-4.

Peter A Reichart, Hans P Philipsen. Tumores odontogênicos e lesões afins por conferência editorial e de consenso realizada em Lyon, França (OMS, IARD) em julho de 2003 em conjunto com a preparação do novo Livro Azul da OMS vol Patologia e genética de tumores de cabeça e pescoço, Quintessence publishing co ltd, Reino Unido , 2004, p21-23

Robinson L, Martinez MG. Ameloblastoma unicystic. Uma entidade prognosticamente distinta. Câncer 1977; 40: 2278-85.

10.

Gardner DG. Ameloblastoma unicístico plexiforme - um problema diagnóstico em cistos dentígeros. Cancer 1981; 47: 1358-1363.

11.

Li TJ, Wu YT, Yu SF, Yu GY. Ameloblastoma unicystic - um estudo clinicopathological de 33 pacientes chineses. Am J Surg Pathol 2000; 24: 1385-92.

12.

Eversole LR, Leider AS, Strub D. Características radiográficas do ameloblastoma citogênico. Oral Surg Oral med Oral Pathol 1984; 57: 572-77.

13.

Reichart PA, Philipsen HP, Sonner S. Ameloblastoma: perfil biológico de 3677 casos. Eur J Cancer B Oncol 1995; 31B: 86-99.

14.

Ackerman GL, Altini M, Cisalhamento M. O estudo amicoblastoma-clinicopatológico unicístico de 57 casos. J Oral Pathol 1988; 17: 541-46.

15.

Philipsen HP, Reichart PA. Ameloblastoma unicístico - revisão de 193 casos da literatura. Oral Oncol 1998; 34: 317-25.

16.

Neville BW, DD Damm, Allen CM, Bouqout JE. Cistos e tumores odontogênicos, capítulo 15, em patologia oral e maxilofacial 2a edição, WB Saunders company, 2002, p589-642.

17.

Leider AS, Eversole LR, Barkin ME. Ameloblastoma cístico. Oral Surg Oral med Oral Pathol 1985; 60: 624-630.

18.

Li TJ, Browne RM, Matthews JB. Expressão do antígeno nuclear de proliferação celular (PCNA) e do Ki-67 em ameloblastoma unicístico. Histopathology 1995; 26: 219-28.

19.

Li TJ, Browne RM, Matthews JB. Proliferação de células epiteliais em ceratocistos odntogênicos: estudo imunocitoquímico comparativo do Ki67 em lesões associadas à síndrome do nevo basal simples, recorrente e do nervo basocelular (BCNS). J Oral Pathol Med 1995; 24: 221-26

20.

Saku T, Y Shibata, Koyama Z, Cheng J, Okabe H, Yeh Y. histoquímica Lectina de lesões da mandíbula cística: uma ajuda para o diagnóstico diferencial entre o cisto ameloblastoma e cistos odontogênicos. J Oral Pathol Med 1991; 20: 108-13.

21.

Gardner DG. Alguns conceitos atuais em patologia de ameloblastomas. Oral Surg Oral Oral Oral Pathol Radiol Endod 1996; 82: 660-69.

22.

Gardner DG, Corio RL. Ameloblastoma unicístico plexiforme com baixa taxa de recidiva após enucleação. Cancer 1984; 53: 1730-35